Case description
9歳の隠頭症の雄ラブラドルレトリバー犬は、大きな腹腔内腫瘤と左鼠径部の腫瘤を評価してカリフォルニア大学デービス校ウィリアム R. プリチャード動物医学教育病院へ紹介されました。 患者は3週間前に、嗜眠、食欲低下、および左鼠径部の固く急速に成長する腫瘤を訴えて紹介元の獣医師のもとを訪れた。 市販の検査機器（Sysmex XT 2000iv; Sysmex, Kobe, Japan）で実施した全血球計算（CBC）では、好中球増加、左シフト、中程度の血小板減少を特徴とする著しい白血球増加を認めた（手術前20日、表1）。 さらに，リンパ球増加，単球増加（7915個/μL，RI：150〜1350個/μL）が検出された． 血清生化学検査では，臨床的に重要な異常は認められなかった． 腹部超音波検査で大きな腹腔内腫瘤を認め、鼠径輪を介して左鼠径部腫瘤と連絡していると思われた。 紹介先のクリニックで試験開腹と切開生検が行われ、病理組織学的にSCTまたは副腎新生物のいずれかと一致したと報告された。
表1
Relevant complete blood cell count values over time
| 20日前 | 1日後 | 1日前 | 1日後 | 1日後 | 1日後 | 1日後
| 術後12日 |
術後29日 |
術後47日 |
術後75日 |
術後125日 |
|
|
|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|
| 42% | 32% | 23% | 20% | 31% | 38% | 32% | レチクル球数 （RI.RA.RC: 7000～65000個/μL） | 63 000 | 36 200 | 80 500 | NA | WBC（RI: 6000～13000個／μL） | 158 300 | 2280 | 2864 | 8200 | 12 710 | 37 380 |
| 18448 3000～10500個／μL） | 129 806 | 1265 | 1862 | 5986 | 29 904 | |||||||
| 4749 | 286 | 0 | 0 | 748 | Platelets（RI: 150 000〜400 000/μL） | 50 000 | 17 000 | 9000 | 29 000 | 229 000 | 181 000 | |
| NA | 145 | 11 | 34 | 32 | 56 | NA |
Pre-op – Before to surgery; 術後-手術後、HCT-ヘマトクリット、WBC-白血球、RI-基準間隔、NA-入手不可。
診察時、患者は正常なバイタルサインで覚醒していた。 腹部は緊張し、適度に膨張しており、個別の腹部構造を触知することはできなかった。 左鼠径部に15cm大の固い腫瘤があった。
血液学的変化（ADVIA 120; Siemens Healthcare Diagnostics, Tarrytown, New York, USA）では、軽度の正常細胞性非再生性貧血、白血球数および微分が正常、著しい血小板減少（術前1日、表1）が認められた。 この診察時に確認された臨床的に重要な生化学値（Roche Hitachi 917; Roche Diagnostics, Indianapolis, Indiana, USA）は、低アルブミン血症（21 g/L; RI: 34 to 43 g/L）および高グロブリン血症（37 g/L; RI: 17 to 31 g/L）であった。 活性化部分トロンボプラスチン時間は13.4秒（RI：10.4〜12.9秒）とわずかに上昇し，フィブリノゲンは20.8μmol/L（RI：3.2〜9.1μmol/L），Dダイマーは196 ng/mL（RI： 0〜186 ng/mL）と軽度上昇を示した． 血清エストラジオール濃度は145 pg/mL（無傷の男性RI：10〜30 pg/mL）と著明に上昇した。 骨髄吸引細胞診では、まれに成熟した巨核球が単発で散在しており、著しい巨核球減少症と一致する。 赤血球系は整然とした成熟を示し、細胞数は増加した。 顆粒球系は十分に成熟しており、顆粒球系異形成と解釈される巨大なバンドが時折見られた。 顆粒球：赤血球の比率は500細胞鑑別で1〜2.5：1でした（図1）。
SCTと推定される外科的切除直前の骨髄吸引の代表的細胞診です。 赤血球過形成や顆粒球異形成による細胞数過多の単位粒子が多数存在し（画像左上、左下）、鉄分を多く含んでいた。 画像には巨核球は認められないが、塗抹標本の周辺部に巨核球が個々に認められ、著しい巨核球の低形成と一致する。 ライト・ギムザ染色。 倍率＝100倍。 スケールバー＝50μm。
胸部X線写真では肺転移を認めず，胸部X線写真では肺転移を認めず，胸部X線写真では肺転移を認めた． 腹部超音波検査とコンピュータ断層撮影（CT）により，左鼠径部から鼠径輪を経て腹腔内を右腹肝の尾側まで伸びる大きな小葉状の高血管性腫瘤が確認された（図2）。 腫瘤は高度に嚢胞性で不均一に造影されていた。 左尾下腰部には同じ外観と造影パターンを持つ腫瘤があり、大動脈と尾部大静脈を腹側と右側にずらしていた。 この腫瘤は頭側に伸びて腹部腫瘤の本体と接していた。 正常な左内腸骨リンパ節がないことから、この低軸性腫瘤は腫大した左内腸骨リンパ節と解釈された。 左尿管は腫瘤を養う異常な蛇行した血管の巣を横切り、その腹側縁に密着していた。 他の腹部リンパ節の腫大を認め，正常な左精巣組織は認められなかった。
造影CT画像で，鼠径部の皮下腔から鼠径輪を経て腹部に侵入した腫瘤を斜視冠状像で示す（白矢印）。
鼠径部停留睾丸のSCTに続発したエストロゲン中毒の推定診断がなされた。 重度の血小板減少による術中出血のリスクと、骨髄抑制による長期予後の不安定さを理解した上で、飼い主は腫瘤の外科的切除を試みることを選択した。 飼い主の経済的負担から血液製剤の使用は制限されたが、患者に1単位の濃厚血小板（Animal Blood Resources International, Dixon, California, USA）を静脈内輸血し、手術前にデスモプレシン（DDAVP Injection; Sanofi US, Bridgewater, New Jersey, USA）1μg/kg体重（BW）、SQを投与した。 前伸腹節左側から左鼠径部にかけて正中切開し、腫瘤の腹腔内および腹腔外の両部分を露出させた。 腫瘤は鼠径皮下から鼠径輪を通り、精巣動脈と精巣静脈に沿って左腎臓の尾極まで追跡された。 腹腔内腫瘤は巨大で，血管が多く，多葉状で，左尿管と腎臓尾部に付着していた（図3）。 腫瘤の鼠径部を皮下付着部から剥離し、鼠径輪から腹腔内に通し、腫瘤を一括して摘出した。 腫大した左内腸骨リンパ節は、大動脈の外側で可視化された。 この転移性リンパ節の一括切除が試みられたが、低位筋組織からの剥離に伴う出血が続き、患者の充填細胞量と総蛋白が処置中にそれぞれ22％と52g/Lに減少したため中止となった。 他のすべての血管付着部を除去し、他の内臓構造から慎重に分離した後、腫瘤を結紮し、肥大した左内腸骨リンパ節への付着部の最も狭い峡部で切開した。 腫瘤が鼠径輪を通過して腹部へ進展したために生じた鼠径輪の膨張性欠損は、将来の内臓ヘルニアを防ぐために2-0 PDSの単純な中断縫合で再建し、腹側正中線セロトミーは閉鎖された。 右睾丸は標準的な陰嚢前アプローチで閉鎖去勢により摘出された． 患者は何事もなく回復した。 術後、中程度の肩甲骨周囲、鼠径部、腹部の打撲が認められた。 患者は，厳格な運動制限と出血の徴候に対する注意深い監視を指示され，退院した． アモキシシリン／クラブラン酸（Zoetis社、米国ミシガン州カラマズー）12.8mg／kg BW、PO、12時間ごと、およびトラマドール（Amneal Pharmaceuticals社、米国ニューヨーク州ハウページ）1.3～2.6mg／kg BW、PO、痛みのために8～12時間ごとに、必要に応じて退院時処方された。 腫瘤の鼠径部は皮下組織から剥離され、腹腔内の大きな部分に付着したままである(矢印)。 アスタリスク(*)は鼠径輪を通過した腫瘤の部分を示す。
腫瘤の病理組織学的診断によりSCTの診断が確定された。 異サイトーシスと異核球症は中程度で，高倍率10視野（400×）で4つの有糸分裂像が確認された。 多数の小結節が精巣嚢を越えて拡大し，局所のリンパ管に沿って広がっていた。 右睾丸内に管内セミノーマが存在した。 患者は術後、エストロゲン毒性の進行を追跡するため、連続した身体検査、CBC、およびエストラジオール値でモニターされた（表1）。 術後補助化学療法について患者と話し合ったが、骨髄抑制を悪化させる危険性と効果が不明であったため、拒否した。
好中球減少が進行したためアモキシシリン/クラブラン酸の投与を継続し、術後12日目に1265個/μLとなり、ピークとなった。 血小板数はこの時点で最低値の7000/μLに達した。 非再生性貧血は29日目までにヘマトクリット値20％と悪化の一途をたどっていた。 29日目に骨髄細胞診を繰り返したところ、重度の巨核球および顆粒球の低形成に続発する単位粒子の著しい低細胞化が認められた（図4）。 赤血球系は整然と成熟しており、この反応は確立された貧血を考慮すると不十分と考えられた。 顆粒球：赤血球の比率は1：20と著しく低下していました。
SCTおよびエストロゲン中毒の初診から29日後の犬の骨髄吸引液の代表的細胞診。 多くの単位粒子が存在し、顕著な巨核球および顆粒球の低形成のため低細胞性であった。 稀な巨核球が存在した（矢印）。 Wright-Giemsa染色。 倍率＝100倍。 スケールバー＝50μm。
術後47日目に再診したCBCでは、ヘマトクリット値、好中球濃度、血小板濃度、網状赤血球の増加により骨髄再生の初期徴候を認めた。 この時点でアモキシシリン／クラブラン酸は中止された。 残りの追跡期間中、持続的ではあるが軽度の非再生性貧血と正常な血小板濃度が存在した。
術後75日の再診時、血清エストラジオール濃度は56pg/mLに上昇し、腹部超音波検査では脾臓から大動脈と尾静脈に沿って膀胱と前立腺の領域に伸展した小葉状の腫瘤が確認された。 腰下リンパ節の領域と左腎臓の尾極内に別の球状の腫瘤が検出され，腎実質を経て腎盂に進展していた。 125日目、腹部腫瘤は再び触知され、頭側腹部から膀胱に向かった。 この時、前庭の紅斑、陰茎下垂、および軽度の女性化乳房も明らかであった。 166日目までに、犬は食欲不振、嗜眠、排便時の力み、腹部の著しい膨張を生じていた。 身体検査では、頭側と尾側の両方で腹部の大部分を占める触知可能な固い塊が確認され、犬は黄疸が出ているように見えました。 QOLが悪く、予後が悪いため、安楽死が選択されました。 飼い主は剖検を行わず、安楽死の前に追加の採血は行わなかった
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